Eksisterer

Xist ( engelsk  X-inactive specific transcript ) er et gen, der koder for RNA og lokaliseret på X-kromosomet af placentale pattedyr , er en nøgleeffektor i inaktiveringen af ​​X-kromosomet [1] . Det er en del af Xic-komplekset ( X - kromosominaktiveringscenter ) [2] sammen med to andre RNA-kodende gener ( Jpx og Ftx ) og to proteinkodende gener ( Tsx og Cnbp2 ) [3 ] . Produktet af Xist-genet, Xist-RNA, er et stort transkript (17 kb hos mennesker ) [4] , der udtrykkes på det inaktive kromosom og ikke udtrykkes på det aktive kromosom. Bearbejdningen af ​​dette transkript ligner mRNA- behandling og inkluderer også trinene splejsning (herunder alternativ [1] ) og polyadenylering , men det forbliver i kernen og oversættes ikke . Det er blevet foreslået, at Xist-genet i det mindste delvist opstod som en del af et proteinkodende gen, der senere blev et pseudogen [5] . Det inaktiverede X-kromosom er belagt med Xist RNA, som er essentielt for inaktiveringsprocessen [6] . Et X-kromosom, der mangler Xist-genet, vil ikke blive inaktiveret, men duplikering af dette gen på et andet kromosom forårsager også inaktivering af det første kromosom [7] .

Inaktivering af X-kromosomet, som forekommer tidligt i udviklingen af ​​moderkagehunlige pattedyr, giver stilhed på transkriptionsniveauet af et af de to X-kromosomer, hvilket sikrer dosis-lighed (dvs. i antallet af aktive varianter af ét gen) af hunner. og hanner (se flere detaljer). " Dosiskompensation "). Xist-RNA's funktionelle rolle er tydeligt blevet demonstreret i embryonale stamceller fra kvindelige mus . I disse eksperimenter forhindrede introduktionen af ​​et 19 nt antisense RNA målrettet Xist RNA i celler dannelsen af ​​Xic og cis -silencing af X-bundne gener. Senere blev det imidlertid vist, at inaktivering af X-kromosomet i mus stadig forekommer selv i fravær af Xist-genet gennem epigenetisk regulering, men Xist-RNA er nødvendigt for at stabilisere en sådan dæmpning [8] .

Xist-genet har vist sig at interagere med BRCA1-genet forbundet med brystkræft [9] [10] .

Organisation af genet

Hos mennesker er Xist-genet placeret på den lange (q) arm af X-kromosomet. Den omfatter et stort antal gentagelser [4] og består af en A-region, der indeholder 8 gentagelser adskilt af U - afstandsstykker . A-regionen indeholder to store hårnåle , som hver omfatter 4 gentagelser [11] . En ortolog af Xist-genet hos mennesker er blevet identificeret i mus og er 15 kb lang, men indeholder ikke konserverede gentagelser [12] .

Organisering af udskriften

Xist-RNA består af to regioner: A og C. Den konservative A-region indeholder op til 9 gentagne elementer [11] . Det er for nylig blevet vist, at hos mus og mennesker består A-regionen af ​​Xist-RNA af to lange hårnåle, som hver indeholder fire gentagelser [4] [11] . Selvom den specifikke funktion af A-regionen er ukendt, har det vist sig at være nødvendig for effektiv binding til Suz12 [11] proteinet .

Binding af Xist-RNA til det inaktiverede X-kromosom udføres gennem kromatinbindingsstedet placeret på selve transkriptet. For første gang blev et sådant sted på Xist-RNA beskrevet i hunmusefibroblaster. Det viste sig at være lokaliseret i området for C-gentagelsen. Ovenstående eksperimenter med indførelse af et 19-nukleotid antisense RNA komplementært til Xist i celler forstyrrede bindingen af ​​dette transkript til histonen H2A [13] .

Xist forordning

Som nævnt ovenfor er Xist-RNA-genet en del af Xic-inaktiveringscentret ( X Inactivation Center ) [14] .  Xic er lokaliseret på q-armen af ​​X-kromosomet (Xq13). Nøglerollen i inaktiveringen af ​​X-kromosomet spilles af Xist-promotoren, som er en del af Xic [15] . Ud over Xist-genet inkluderer Xic også Tsix -genet , som er antisense med hensyn til Xist. Antisense-transkripter af Xist-genet fungerer som cis -regulatorer af Xist- transkription, hvilket nedregulerer ekspressionen af ​​dette gen. Mekanismen for en sådan cis -regulering af Xist-ekspression af Tsix er stadig dårligt forstået, selvom der er flere forklarende hypoteser. Ifølge en af ​​dem er Tsix involveret i kromatinmodifikation ved Xist locus [16] (for flere detaljer, se nedenfor).

Det antages, at Tsix-antisense-transkriptet aktiverer DNA-methyltransferaser , der methylerer Xist-promotoren, hvilket resulterer i nedregulering af denne promotor og dermed Xist-genekspression [17] . Histonacetyleringens rolle i reguleringen af ​​Xist er blevet vist [18] .

Det er muligt, at dobbeltstrengede RNA'er og interfererende RNA'er også spiller en rolle i reguleringen af ​​Xist-promotoren. Tilsyneladende skærer Dicer -enzymet , som er specialiseret i at skære dobbeltstrengede RNA'er, Xist- og Tsix-dupleksen ved begyndelsen af ​​X-kromosominaktiveringsprocessen, hvilket resulterer i dannelsen af ​​korte RNA'er på omkring 30 nukleotider i længden (xiRNA'er). Disse xiRNA'er forventes at undertrykke Xist på X-kromosomet, der forbliver aktivt. Denne antagelse bekræftes af et eksperiment, hvor mængden af ​​endogene Dicer i udifferentierede celler blev reduceret med 5%, hvilket førte til en stigning i Xist i disse celler [19] .

Tilsyneladende spiller transkriptionsfaktorerne af pluripotente celler Nanog , Oct4 og Sox2 en rolle i dæmpningen af ​​Xist-genet. I fravær af Tsix i pluripotente celler er Xist imidlertid også undertrykt. En mulig forklaring på dette kan være, at ovenstående faktorer forårsager splejsning ved intron 1 i bindingsstedet for disse faktorer i Xist-genet, som et resultat af, at stedet ødelægges og Xist-ekspression undertrykkes [16] . I pluripotente celler, der mangler Nanog eller Oct4, steg niveauet af Xist-ekspression [20] .

En rolle for polycomb-repressorkomplekset 2 PRC2) har vist sig at spille en rolle i Xist-silencing uafhængigt af Tsix, selvom de specifikke mekanismer for dette er ukendte. PRC2 er en klasse af polycomb-proteiner , der forårsager trimethylering af histon H3 ved lysin 27 (K27), som undertrykker transkription ved at omarrangere kromatin. Det førnævnte Suz12-protein tilhører PRC2-gruppen og har et zinkfingerdomæne , der ser ud til at binde til et RNA- molekyle [21] .  

Betydning og mekanismer for inaktivering

Processen med X-kromosominaktivering begynder med spredningen af ​​Xist RNA fra Xic gennem hele kromosomet , hvor Xist RNA ser ud til at inducere dannelsen og udvidelsen af ​​en region af heterochromatin . Heterochromatin af et inaktiveret X-kromosom er ikke kun karakteriseret ved dets association med Xist-RNA, men også ved tilstedeværelsen af ​​en speciel variant af histon H2A (makroH2A), hypoacetylering af histonerne H3 og H4 , ubiquitinering af histon H2A og methylering af specifikke positioner på histon H3, såvel som DNA-methylering. Det er kombinationen af ​​disse modifikationer, der gør størstedelen af ​​det inaktiverede X-kromosom ekstremt modstandsdygtigt over for transskription. Desuden opretholder evnen af ​​disse modifikationer til selvudbredelse den inaktiverede tilstand af X-kromosomet for mange celledelinger . Det skal dog bemærkes, at omkring 10% af generne på X-kromosomet forbliver transkriptionelt aktive [22] .

Xist-ekspression og X-kromosominaktivering ændres under embryonal udvikling . Hos mus i tidlig embryonal udvikling er der to bølger af X-kromosominaktivering. Den første bølge opstår før dannelsen af ​​blastocysten og er ikke tilfældig - i cellerne i embryoet er X-kromosomet modtaget fra faderen inaktiveret, det vil sige, at inaktiveringen af ​​X-kromosomet på dette stadium er præget . På blastocyststadiet , i cellerne i den indre cellemasse , hvorfra alle organer og væv i den fremtidige organisme efterfølgende dannes, fjernes denne prægning, Xist-ekspression forsvinder, inaktivering af det paternale X-kromosom annulleres, og begge X-kromosomer blive transskriptionelt aktiv. Nylige data har vist, at antisense-transkripter er involveret i reaktiveringen af ​​X-kromosomet [23] . I epiblastcellerne , der dannes yderligere , begynder differentieringsprocessen , og den anden bølge af inaktivering sætter ind, hvor valget af det inaktiverede X-kromosom er tilfældigt. Xist begynder at blive udtrykt på et af X-kromosomerne, og dette X-kromosom går ind i inaktiveringsprocessen. På grund af det tilfældige valg af et inaktiveret X-kromosom er hver kvindelig organisme en mosaik af klonale grupper af celler, hvor enten X-kromosomet, der er arvet fra faderen, eller X-kromosomet, der er tilbage fra moderen, er inaktiveret. Inaktivering af X-kromosomet opretholdes i tusindvis af celledelinger [22] , og kun i udviklende gonocytter falder Xist-ekspression og X-kromosomet reaktiveres [24] . I ekstraembryonale væv fra mus fortsætter den indprentede inaktivering af det paternale X-kromosom, som blev etableret under den første bølge af inaktivering, gennem hele den embryonale udvikling.

Inaktivering af X-kromosomet spiller en nøglerolle i mekanismen for dosiskompensation , som sikrer ensartede doser af genprodukter fra X-kromosomet hos begge køn [22] [25] . Hos forskellige arter ydes dosiskompensation på forskellige måder, men på alle sådanne måder foregår reguleringen af ​​X-kromosomekspression i et af de to af begge køn [25] . Hvis et af de to X-kromosomer ikke er inaktiveret eller kun er delvist udtrykt, kan den resulterende X-overekspression være dødelig [22] .

Klinisk betydning

Hos mennesker forårsager mutationer i Xist - promotoren familiær ikke-tilfældig inaktivering af X-kromosomet [1] .

I 2013 blev det vist, at introduktionen af ​​Xist-genet i et af de 21 kromosomer i en stamcelle med trisomi på det 21. kromosom (årsagen til Downs syndrom ) gør det muligt at inaktivere dette kromosom. Xist-genet kan således danne grundlag for en ny tilgang til behandling af Downs syndrom [26] .

Noter

  1. 1 2 3 Entrez-gen: XIST X (inaktiv)-specifik transkription . Arkiveret fra originalen den 5. december 2010.
  2. Chow JC , Yen Z. , Ziesche SM , Brown CJ Silencing af pattedyrets X-kromosom.  (engelsk)  // Årlig gennemgang af genomik og human genetik. - 2005. - Bd. 6. - S. 69-92. - doi : 10.1146/annurev.genom.6.080604.162350 . — PMID 16124854 .
  3. Chureau C. , Prissette M. , Bourdet A. , Barbe V. , Cattolico L. , Jones L. , Eggen A. , Avner P. , Duret L. Sammenlignende sekvensanalyse af X-inaktiveringscenterregionen i mus, mennesker og kvæg.  (engelsk)  // Genomforskning. - 2002. - Bd. 12, nr. 6 . - S. 894-908. - doi : 10.1101/gr.152902 . — PMID 12045143 .
  4. 1 2 3 Brown CJ , Hendrich BD , Rupert JL , Lafrenière RG , Xing Y. , Lawrence J. , Willard HF Det humane XIST-gen: analyse af et 17 kb inaktivt X-specifikt RNA, der indeholder konserverede gentagelser og er stærkt lokaliseret inden for kernen.  (engelsk)  // Cell. - 1992. - Bd. 71, nr. 3 . - S. 527-542. — PMID 1423611 .
  5. Duret L. , Chureau C. , Samain S. , Weissenbach J. , Avner P. Xist RNA-genet udviklede sig i eutherians ved pseudogenisering af et proteinkodende gen.  (engelsk)  // Science (New York, NY). - 2006. - Bd. 312, nr. 5780 . - S. 1653-1655. - doi : 10.1126/science.1126316 . — PMID 16778056 .
  6. Ng K. , Pullirsch D. , Leeb M. , Wutz A. Xist and the order of silencing.  (engelsk)  // EMBO rapporterer. - 2007. - Bd. 8, nr. 1 . - S. 34-39. - doi : 10.1038/sj.embor.7400871 . — PMID 17203100 .
  7. Penny GD , Kay GF , Sheardown SA , Rastan S. , Brockdorff N. Requirement for Xist in X-kromosominactivation.  (engelsk)  // Nature. - 1996. - Bd. 379, nr. 6561 . - S. 131-137. - doi : 10.1038/379131a0 . — PMID 8538762 .
  8. Kalantry S. , Purushothaman S. , Bowen RB , Starmer J. , Magnuson T. Beviser for Xist RNA-uafhængig initiering af musepræget X-kromosominaktivering.  (engelsk)  // Nature. - 2009. - Bd. 460, nr. 7255 . - s. 647-651. - doi : 10.1038/nature08161 . — PMID 19571810 .
  9. Ganesan S. , Silver DP , Drapkin R. , Greenberg R. , Feunteun J. , Livingston DM Association of BRCA1 with the inactive X-kromosom and XIST RNA.  (engelsk)  // Philosophical transaktioner af Royal Society of London. Serie B, Biologiske videnskaber. - 2004. - Bd. 359, nr. 1441 . - S. 123-128. - doi : 10.1098/rstb.2003.1371 . — PMID 15065664 .
  10. Ganesan S. , Silver DP , Greenberg RA , Avni D. , Drapkin R. , Miron A. , Mok SC , Randrianarison V. , Brodie S. , Salstrom J. , Rasmussen TP , Klimke A. , Marrese C. , Marahrens Y. , Deng CX , Feunteun J. , Livingston DM BRCA1 understøtter XIST RNA-koncentration på det inaktive X-kromosom.  (engelsk)  // Cell. - 2002. - Bd. 111, nr. 3 . - S. 393-405. — PMID 12419249 .
  11. 1 2 3 4 Maenner S. , Blaud M. , Fouillen L. , Savoye A. , Marchand V. , Dubois A. , Sanglier-Cianférani S. , Van Dorsselaer A. , ​​Clerc P. , Avner P. , Visvikis A. , Branlant C. 2-D struktur af A-regionen af ​​Xist RNA og dens implikation for PRC2 association.  (engelsk)  // Public Library of Science Biology. - 2010. - Bd. 8, nr. 1 . — P. e1000276. - doi : 10.1371/journal.pbio.1000276 . — PMID 20052282 .
  12. Brockdorff N. , Ashworth A. , Kay GF , McCabe VM , Norris DP , Cooper PJ , Swift S. , Rastan S. Produktet af musens Xist-gen er et 15 kb inaktivt X-specifikt transkript, der ikke indeholder nogen konserveret ORF og lokaliseret i kernen.  (engelsk)  // Cell. - 1992. - Bd. 71, nr. 3 . - S. 515-526. — PMID 1423610 .
  13. Beletskii A. , Hong YK , Pehrson J. , Egholm M. , Strauss WM PNA-interferenskortlægning demonstrerer funktionelle domæner i det ikke-kodende RNA Xist.  (engelsk)  // Proceedings of the National Academy of Sciences of the United States of America. - 2001. - Bd. 98, nr. 16 . - P. 9215-9220. - doi : 10.1073/pnas.161173098 . — PMID 11481485 .
  14. Herzing LB , Romer JT , Horn JM , Ashworth A. Xist har egenskaber fra X-kromosominaktiveringscentret.  (engelsk)  // Nature. - 1997. - Vol. 386, nr. 6622 . - S. 272-275. - doi : 10.1038/386272a0 . — PMID 9069284 .
  15. Lee JT , Davidow LS , Warshawsky D. Tsix, et gen-antisense til Xist ved X-inaktiveringscentret.  (engelsk)  // Naturgenetik. - 1999. - Bd. 21, nr. 4 . - S. 400-404. - doi : 10.1038/7734 . — PMID 10192391 .
  16. 1 2 Senner CE , Brockdorff N. Xist-genregulering ved begyndelsen af ​​X-inaktivering.  (engelsk)  // Aktuel mening inden for genetik og udvikling. - 2009. - Bd. 19, nr. 2 . - S. 122-126. - doi : 10.1016/j.gde.2009.03.003 . — PMID 19345091 .
  17. Nesterova TB , Popova BC , Cobb BS , Norton S. , Senner CE , Tang YA , Spruce T. , Rodriguez TA , Sado T. , Merkenschlager M. , Brockdorff N. Dicer regulerer Xist-promotor-methylering i ES-celler indirekte gennem transkriptionskontrol af Dnmt3a.  (engelsk)  // Epigenetik & kromatin. - 2008. - Bd. 1, nr. 1 . - S. 2. - doi : 10.1186/1756-8935-1-2 . — PMID 19014663 .
  18. Csankovszki G. , Nagy A. , Jaenisch R. Synergism of Xist RNA, DNA-methylation og histon hypoacetylation i opretholdelse af X-kromosominaktivering.  (engelsk)  // The Journal of cell biology. - 2001. - Bd. 153, nr. 4 . - s. 773-784. — PMID 11352938 .
  19. Ogawa Y. , Sun BK , Lee JT Skæring af RNA-interferens- og X-inaktiveringsvejene.  (engelsk)  // Science (New York, NY). - 2008. - Bd. 320, nr. 5881 . - S. 1336-1341. - doi : 10.1126/science.1157676 . — PMID 18535243 .
  20. Navarro P. , Chambers I. , Karwacki-Neisius V. , Chureau C. , Morey C. , Rougeulle C. , Avner P. Molecular coupling of Xist-regulering og pluripotens.  (engelsk)  // Science (New York, NY). - 2008. - Bd. 321, nr. 5896 . - S. 1693-1695. - doi : 10.1126/science.1160952 . — PMID 18802003 .
  21. de Napoles M. , Mermoud JE , Wakao R. , Tang YA , Endoh M. , Appanah R. , Nesterova TB , Silva J. , Otte AP , Vidal M. , Koseki H. , Brockdorff N. Polycomb group proteins Ring1A/ B forbinder ubiquitylering af histon H2A til arvelig gendæmpning og X-inaktivering.  (engelsk)  // Udviklingscelle. - 2004. - Bd. 7, nr. 5 . - s. 663-676. - doi : 10.1016/j.devcel.2004.10.005 . — PMID 15525528 .
  22. 1 2 3 4 Alberts et al., 2013 , s. 729.
  23. Mak W. , Nesterova TB , de Napoles M. , Appanah R. , Yamanaka S. , Otte AP , Brockdorff N. Reaktivering af det paternale X-kromosom i tidlige museembryoner.  (engelsk)  // Science (New York, NY). - 2004. - Bd. 303, nr. 5658 . - s. 666-669. - doi : 10.1126/science.1092674 . — PMID 14752160 .
  24. Nesterova TB , Mermoud JE , Hilton K. , Pehrson J. , Surani MA , McLaren A. , Brockdorff N. Xist-ekspression og makroH2A1.2-lokalisering i primordiale og pluripotente embryonale kimceller fra mus.  (engelsk)  // Differentiering; forskning i biologisk mangfoldighed. - 2002. - Bd. 69, nr. 4-5 . - S. 216-225. - doi : 10.1046/j.1432-0436.2002.690415.x . — PMID 11841480 .
  25. 1 2 Nguyen DK , Disteche CM Dosiskompensation af det aktive X-kromosom hos pattedyr.  (engelsk)  // Naturgenetik. - 2006. - Bd. 38, nr. 1 . - S. 47-53. - doi : 10.1038/ng1705 . — PMID 16341221 .
  26. Jiang J. , Jing Y. , Cost GJ , Chiang JC , Kolpa HJ , Cotton AM , Carone DM , Carone BR , Shivak DA , Guschin DY , Pearl JR , Rebar EJ , Byron M. , Gregory PD , Brown CJ , Urnov FD , Hall LL , Lawrence JB Oversættelse af dosiskompensation til trisomi 21.  (engelsk)  // Nature. - 2013. - Bd. 500, nr. 7462 . - S. 296-300. - doi : 10.1038/nature12394 . — PMID 23863942 .

Litteratur

Links