Skrøbelige steder på kromosomer

Skrøbelige steder af kromosomer , eller skrøbelige steder (fra engelsk  fragile  - brittle, fragile) - sektioner af menneskelige kromosomer , tilbøjelige til dannelsen af ​​brud, som påvises ved cytogenetisk analyse af præparater af metafase- kromosomer. Der er sjældne eller nedarvede og normale eller konstitutive skrøbelige steder. Skrøbelige steder findes i alle menneskelige kromosomer; generelt er der omkring hundrede af dem [1] . Den molekylære natur af dette fænomen er endnu ikke kendt.

Nomenklatur

Fragile steder er udpeget efter hvilket kromosomalt segment de er i, f.eks. er det skrøbelige sted forbundet med Martin-Bells syndrom betegnet fra(X)(q27.3) . Derudover er der navne på skrøbelige steder godkendt af HUGO-nomenklaturudvalget . For eksempel kaldes det førnævnte skrøbelige sted fra(X)(q27.3) FRAXA, hvilket betyder "skørt sted på kromosom X ved locus A", hvor bogstavet "A" indikerer, at dette var det først beskrevne skrøbelige sted for kromosom X [2] .

Nedarvede steder med skrøbelighed

Fænomenet med øget skrøbelighed af kromosomer på visse steder blev opdaget i 70'erne af det XX århundrede. I den cytogenetiske analyse af metafasekromosomer hos nogle individer blev det fundet, at i de fleste af de analyserede celler havde den samme kromosomregion et brud eller et hul i farvningen. Hyppigheden af ​​forekomst af individuelle skrøbelige lokaliteter i befolkningen overstiger normalt ikke 5 % [2] . Nedarvede skrøbelige steder er karakteriseret ved Mendelsk arv [1] . Identifikationen af ​​de fleste af de nedarvede skrøbelige steder lettes ved in vitro - dyrkning af celler i et medium, der er udtømt for folinsyre .

De fleste nedarvede skrøbelige steder er ikke forbundet med nogen anden klinisk signifikant patologi end det nedarvede skrøbelighedssted FRAXA, som ses hos patienter med fragilt X -syndrom (Martin-Bell Syndrom ). Før udviklingen af ​​molekylærgenetiske metoder blev diagnosen hos patienter med Martin-Bell syndrom verificeret ved tilstedeværelsen af ​​et skrøbeligt sted i Xq27.3 locus [3] . Det nedarvede skrøbelige sted FRAXA er placeret i den 5'-ikke-translaterede region af FMR1-genet og indeholder en gentagelse af CHG-tripletter. Den unormale længde af denne gentagelse hos patienter forårsager hypermethylering af FMR1- genpromotoren og som følge heraf en krænkelse af genekspression [ 4] .

Konstitutive frag sites

Konstitutive skrøbelige steder er brud og huller i kromosomfarvning, der forekommer på visse kromosomale steder i celler hos alle individer under moderat replikationsstress, såsom lave koncentrationer af inhibitorer af DNA-replikation [5] . Dette er en meget bredere klasse af fragmentsteder sammenlignet med nedarvede steder.

Konstitutive skrøbelige steder er af særlig interesse, fordi de er "hot spots" for kromosomale omlejringer i forskellige cancerformer. Det mest slående eksempel er det skrøbelige FRA3B-sted placeret i det kromosomale segment 3p14.2. Dette skrøbelige sted findes i tumorsuppressorgenet FHIT , som ofte går tabt i tumorer på forskellige steder, herunder tyktarms-, hoved-hals-, lunge- og brystkræft [2] .

Arten af ​​fænomenet med skrøbelighed af kromosomer er ikke fuldt ud forstået. Det er kendt, at konstitutive skrøbelige steder normalt er forbundet med sen replikerende kromatin [6] . De findes ofte i meget lange gener (ca. 1 million basepar eller mere), såsom FHIT og WWOX [7] . Mange almindelige steder med skrøbelighed er vævsspecifikke. Nylige undersøgelser har forbundet kromosomskørhed med en mangel på replikationsoprindelse i disse regioner. Det antages, at insufficiensen af ​​initieringssteder i slutningen af ​​S-fasen af ​​cellecyklussen kan føre til lokal ufuldstændighed af replikationsprocessen under replikativ stress og dannelsen af ​​dobbeltstrengede DNA-brud i nogle tilfælde [8] .

Noter

  1. 1 2 Durkin SG, Glover TW Kromosomets skrøbelige steder. // Annu Rev Genet. - 2007. - T. 41 . - S. 169-192 . - doi : 10.1146/annurev.genet.41.042007.165900 .
  2. 1 2 3 Human genetik ifølge Vogel og Motulsky / M. R. Speicher, S. E. Antonarakis, A. G. Motulsky. - 4. udgave. - Sankt Petersborg. : N-L. — S. 138-139. — 1056 s. - ISBN 978-5-94869-167-1 .
  3. Oostra B.A. et al. Retningslinjer for diagnosticering af skrøbeligt X syndrom. National Fragile X Foundation  (engelsk)  // Journal of medical genetics. — Bd. 30, nr. 5 . - S. 410-413.
  4. Naumann A. et al. En distinkt DNA-methyleringsgrænse i 5'-opstrømssekvensen af ​​FMR1-promotoren binder nukleare proteiner og går tabt i fragilt X-syndrom  //  The American Journal of Human Genetics. - 2009. - Bd. 85, nr. 5 . - s. 606-616.
  5. Debatisse M. et al. Almindelige skrøbelige steder: ustabilitetsmekanismer genbesøgt  //  Tendenser i genetik: TIG. - 2012. - Bd. 28, nr. 1 . - S. 22-32.
  6. Wang L. et al. Allelspecifik sen replikation og skrøbelighed af det mest aktive almindelige skrøbelige sted, FRA3B  //  Human molekylær genetik. - 1999. - Bd. 8, nr. 3 . - S. 431-437.
  7. Smith D.I. et al. Almindelige skrøbelige steder, ekstremt store gener, neural udvikling og kræft //Kræftbogstaver. - 2006. - V. 232. - Nej. 1. - S. 48-57.
  8. Letessier A. et al. Celletype-specifikke replikationsinitieringsprogrammer sætter skrøbeligheden af ​​det FRA3B skrøbelige sted //Nature. – 2011. – V. 470. – Nr. 7332. - S. 120-123.